强直性脊柱炎合并应力性骨折导致的Andersson损害1例报告

强直性脊柱炎(AS)是一种慢性炎症性疾病,主要侵犯脊柱、骶髂关节和周围小关节,主要表现为疼痛、晨僵,严重者可发生畸形及强直,影响生活水平甚至致残[1]。部分患者可出现破坏性的椎体和椎间盘,由Andersson[2]于1937年首次报道并命名为Andersson损害(AL),可以表现为椎体骨折合并终板炎、椎间盘炎或椎间盘变性,导致局部疼痛加重、后凸畸形,甚至形成假关节及不可逆性神经损害[3]。AL是病因和发病机制不明的AS晚期重要并发症之一,全球发生率为0.1~28%之间[4]。我们报道1例AS合并AL,旨在提高对本病的认识,减少误诊和漏诊。

一、病史

患者,男,56岁,2001年被诊断为强直性脊柱炎,平时口服抗炎止痛药物,病情较为稳定;2021年7月23日因“胸背部新发疼痛1年半,伴脚底踩棉花感2个月余”于我院治疗。患者1年半前无明显诱因出现新发胸背部疼痛,活动后加剧,并伴有肋间隙胀痛感,休息后略缓解,在当地医院予以口服止疼药、针灸、中药保守治疗,效果不佳。近期疼痛症状逐渐加重,2个月前出现脚底踩棉花感及间歇性跛行,为求进一步治疗来我院就诊。门诊行胸椎CT检查后,以“Andersson损害”收入我科,入院后行MRI及相关实验室检查。既往有高血压病史2年,常年口服硝苯地平控制血压,血压控制一般。40年前因“左上臂骨折”行手术治疗,现恢复尚可。久居当地,无吸烟、饮酒史。无家族性遗传病史。

二、体格检查

神志清楚,一般情况尚可。脊柱前屈、后伸及侧弯活动受限,胸腰段椎体棘突间压痛、叩击痛明显,椎旁肌痉挛。四肢浅感觉未查及明显异常。肌力、肌张力均正常,双侧膝腱反射减弱。指地距试验阳性,枕臂试验阳性,腰椎活动度Schober试验移动距离3cm,4字试验阳性。

三、专科检查

CT检查:胸椎符合强直性脊柱炎征象;胸椎骨质疏松,T11、T12骨折(图1EFGH)。

MRI检查:胸腰椎改变符合强直性脊柱炎;脊柱经T10-T11椎间隙及棘间韧带横行骨折,终板下异常信号(Andersson病变);同水平椎管狭窄,胸髓受压并缺血性改变(图1BCD)。

骨密度检测:T=-3.0。

实验室检查:人类白细胞抗原B27(HLA-B27)阳性。

四、诊断与鉴别诊断

1、诊断:

强直性脊柱炎21年病史,疼痛性质由活动后缓解进展为休息后缓解的新发痛,伴棘突间压痛、叩击痛,且神经压迫症状明显。CT、MRI影像学均提示Andersson病变征像。结合临床表现、影像学评估及术中表现,确诊为“强直性脊柱炎合并Andersson损害”。

2、鉴别诊断:

脊柱结核:临床症状主要为全身低毒感染症状,受累的椎间隙多狭窄且多伴有椎旁囊肿,但病灶很少累计后柱,实验室检查可见结核分枝杆菌。

脊柱肿瘤:发病症状类似广泛型Andersson损害,但其多数不累及椎间隙。必要时行穿刺活检或术中病检以明确诊断。

五、治疗

入院后予以止疼、营养神经等对症治疗。完善术前相关检查及准备后,在全麻下行胸腰椎后路切复减压植骨内固定术。术中见黄韧带骨化,硬膜部分骨化,脊髓压迫严重,予内固定后充分减压,脊髓膨起后行植骨融合。术中减压时硬膜有一小破口,给予修补。手术顺利,术中表现排除结核、脊柱肿瘤。患者术后恢复良好,神经压迫症状缓解明显,继续给予抗炎对症支持治疗。引流管拔除后,严格佩戴支具适当下地进行简单功能锻炼。

六、治疗结果、随访及转归

术后腰背支具固定下地活动良好,伤口愈合良好,疼痛症状缓解明显,复查X线片示内固定位置满意(图2IJ)。术后3个月复查X线和CT(图2KL),行走良好,胸背痛消失,各项指标均正常。出院后随访1年,无明显脊柱后凸,治疗效果显著,生活质量明显提高。

七、讨论

AL是AS患者一种常见并发症,受累部位多见于下颈椎、颈胸交界及胸腰段等应力集中的脊柱节段[5],最常见于胸腰段[6,7],病因及发病机制存在争议。目前关于其病因学的理论主要有感染、炎症、创伤和应力性骨折等理论。其中,在过去许多研究中[4,8,9,10]的组织活检、细菌培养中均未提示感染,感染病因现已很少提及。且多数学者[11,12,13]普遍接受AL的病变主要是由于无菌性炎症引起的。但值得注意的是,Papaioannou等[14]近期报道了1例疑似感染引起的AL。Cawley[15]、Park[10]等早期学者认为炎症和创伤为引起AL的最主要原因。Bron[3]、李王勣[16]等则认为在大部分合并AL的AS病人中均可见脊柱的应力性骨折,引起AL的原因除炎症、创伤,应力性骨折也是其一大重要病因。从AL的发病过程来看,长期炎症基础上创伤或应力性骨折所致是目前接受程度最广的发病机制学说[9,17,18]。早期有学者[13,19]认为AL可能是Romanus病灶发展的特殊延伸。然而更多的学者[20,21]认为Romanus病灶是仅局限于前后纵韧带和纤维环交界区附着点处的炎症,且常影响多节段,AL仅累及为单节段。此外,还有两种支持者较多的发病机制,Pettersson、Shih[22,23]等提出AL是在创伤而不是炎症基础发展的,AS患者的强直和骨质疏松性的脊柱由于创伤或慢性机械应力骨折后,骨折部位持续移动导致形成假关节。Calin等[24]认为AL的病变是由髓核通过疏松的软骨终板进入椎体后引起严重抗原炎症反应后,极易发生应力性骨折,最终形成假关节。笔者认为后两种机制也可被视为是炎症联合外力促成了AL的发生发展,且均为长期慢性机械力量导致不稳定的局部形成假关节。

结合本例患者疾病特点,笔者推断AL的发病机制如下:由于炎症不断破坏脊柱结构,当脊柱大部分融合后,活动度大的节段还未融合或融合不足,导致局部稳定性降低[25]。此时,本就局部应力最大的胸腰段的剪切和牵张力又大大增加,炎症在椎体骨损伤与修复过程刺激下不断加重,胸腰段稳定性持续降低,在长期慢性机械力量的作用下,发生了MRI可见的骨折线经胸腰段椎间隙累及后柱的广泛性病损。

我们回顾既往文献,目前对于AL的分型大致分为3种,主要包括病损部位分型,损伤范围分型及不同病因分型。Cawley等[15]最早提出根据X线表现中的损伤范围将AL分为3类:I类病损仅累及椎间盘-椎体的周围,无软骨终板覆盖的部位;II类病损为中央部分损害,且累及软骨终板所覆盖处;III类病损指椎体周围及中央广泛受到损伤。该分型对判断AL的病程有一定的指导意义,但仅根据X线判分型,易产生误诊、漏诊,不适合指导临床医生依据其制定相应治疗方案。Bron等[3]根据病因及受累范围将AL分为炎症引起的局部病灶、炎症和机械性外力引起的广泛病变不合并后柱骨折、机械性外力引起的广泛病变合并后柱骨折3类。Park等[10]根据病因将其分为炎性、创伤性两类。Zhang等[26]根据病损部位的不同将AL分为经椎间隙型病损、经椎体型病损两类。这3种分型较为简单,方便记忆,但对部分AL的特殊表现未能总结在内,使得术者在临床应用中时常对治疗方式存在争议或疑惑。Kim等[27]根据MRI影像表现上的病损部位将其分为5类,中央型、前外周型、后外周型、椎间盘弥漫型、椎体弥漫型。该分型方法是目前对临床治疗指导颇为全面的一种分型系统,但由于提出较晚,在临床上应用并不广泛,其指导AS合并AL的价值仍需反复验证。此外,有学者[28]提出将AL根据治疗分为不矫正后凸畸形、矫正后凸畸形两类。

虽然有着诸多分型,但是,AS患者中AL的误诊和漏诊并不罕见。主要由于AS合并AL病灶的症状不典型,常表现为类似AS常见的局部慢性背痛症状,极易导致临床医生和患者在出现新发疼痛或者症状加重时,忽视病情变化,错过疾病早期的最佳治疗时期[3]。但AS患者较为典型的疼痛性质是静止时疼痛加重,活动时症状可缓解;而本例患者是休息后症状缓解,两者有明显的不同[11,15]。本文报告的患者以胸背部疼痛为首发临床表现,于外院就诊初期因诊断不明确,对症治疗效果不理想,出现神经压迫症状,因此早期明确诊断极其重要。

X线片密度分辨率低,难于发现早期病变,极易造成漏诊,进一步加重病情[29,30,31]。CT影像可清晰显示椎体及椎间盘骨破坏、骨硬化、后柱骨折及椎管狭窄等改变,以及椎旁真空现象,对脊柱稳定性的诊断有重要价值[32,33]。但其对椎管内的病变特别是脊髓损伤评价往往不够理想[34]。MRI具有较高的软组织分辨率,能够发现早期椎体及周围软组织信号异常,有助于病变的早期诊断,同时可清晰显示椎管的狭窄程度、椎管内脊髓、神经受压的情况,被认为是AL最敏感的检查[4,31]。AL早期急性炎症阶段病灶处MRI上常显示T1低信号、T2高信号,非炎性改变区域显示T1、T2低信号,病变晚期显示T1、T2低信号,骨折线附近骨和软组织创伤后水肿及病灶中心炎性变可在T2像上显示高信号[23]。因此,AS患者出现轻微外伤或者疼痛性质改变时应及时复诊,通过CT和MRI影像学表现明确诊断,避免病情变化加重,出现神经根受压、间歇性跛行或后凸畸形等。同时,AL要注意与结核和肿瘤相鉴别。

由于AL病变容易出现上述严重并发症,因此AL的早期预防显得尤为重要。本例患者影像学表现显示脊柱骨折,且伴严重骨质疏松,提示处于AS早期时,应积极行抗骨质疏松治疗,降低脊柱应力性骨折的发病率,从而避免AL发生。

在临床诊治过程中,由于炎症作用贯穿该病始终,药物、石膏或支具等保守治疗一般作为第一步治疗手段,尽管非甾类消炎药及抗肿瘤坏死因子药物对AS疗效显著,但并没有证据表明其可以有效治疗AL[3]。基于AS患者骨愈合能力较好,经石膏固定和支具固定后,减少脊柱活动,病损节段可融合,有助于脊柱保持良好功能,预防AL病灶的发病[5,35]。但是,当应力集中于脊柱活动度最大的下颈椎和胸腰段时,任何微小活动带来的剪切或牵张力也极易导致骨折的发生,而此处力矩较大,骨折难以愈合[6]。此外,有文献[7]报道保守治疗对Cawley定义的广泛性损伤的病灶疼痛保守治疗效果不明显,而广泛性损伤又多发于脊柱活动度大的部位处。因此,AS患者颈椎和胸腰段出现骨折及AL病灶,应及时进行手术治疗,恢复病变节段的稳定性;而不应等待保守治疗无效或症状加重,出现后凸畸形或神经压迫症状时再行手术治疗。

目前,手术内固定和融合术已被认为是治疗已发生症状的AL的主要治疗方法,主要优势在于能够快速有效固定骨折,恢复脊柱稳定性和矢状位平衡,彻底解除脊髓和神经根压迫,缓解顽固性疼痛和神经压迫,同时促进病变节段的骨融合[9]。常用的手术方式主要包括通过前路、后路或前后路联合的方法进行器械固定或非器械固定。但是,到目前为止,何种手术入路的临床效果最佳,仍存在争议。

对于活动度大的颈椎和胸腰段,三种手术入路均能实现病灶的清除、脊髓及神经根的减压,但治疗的关键在于脊柱的稳定及后凸畸形的矫正。单纯前路手术具有创伤小、软组织并发症少、椎间融合率高等优点[7];然而,其面临内固定松动率高的风险,不利于脊柱稳定性和后凸畸形的矫正。从生物力学因素考虑,可实现360°骨融合以及更彻底前后路减压的前后路联合手术稳定性最佳,许多学者支持这种方法[36,37,38];但其创伤大、术后并发症多和操作难度大。因此,目前前方椎间骨缺损不明显患者,多倾向于传统后路手术行后外侧植骨融合[6,17,26,39,40]。根据报道[41,42],AS胸腰椎骨折一般建议骨折线上下各延长约3个节段,因长节段椎弓根螺钉固定可极大增强骨融合,获得更坚强的稳定性。因此,对于发生于下颈椎、颈胸交界及胸腰段,前方椎间骨缺损、骨折移位不明显的AL患者,对于脊柱稳定的恢复及后凸畸形的矫正具有显著优势的单纯后路结合长节段椎弓根螺钉固定可能是一种最优的选择。本例患者采取一期单纯后路结合长节段椎弓根螺钉固定手术技术,获得了满意的治疗效果(图2)。

八、结语

总之,AS出现腰背部疼痛加重或性质转变,应及时行MRI检查,尽早明确诊断。对于发生于下颈椎、颈胸交界及胸腰段的患者,建议积极行手术治疗。其中,前方椎间骨缺损、骨折移位不明显的AL患者,单纯后路结合长节段椎弓根螺钉固定可能是一种最优的选择。而且,随着全世界人口AS的罹患率不断增加,相应合并AL的患者也日益增多,有望进行各种不同术式之间大样本的随机试验对比,制定更加科学有效的分型方法,以及创伤更小、效果更佳的治疗手段临床指南。

本文作者为陕西中医药大学郭杰,陕西中医药大学附属医院窦群立,西安市红会医院郭磊。

参考文献:

[1] Sieper J, Poddubnyy D. Axial spondyloarthritis[J]. Lancet, 2017, 390(10089): 73-84.

[2] Andersson O. Röntgenbilden vid spondylarthritis ankylopoetica[J]. Nord Med Tidskr, 1937, 14: 2000-2002.

[3] Bron JL, De vries MK, Snieders MN, et al. Discovertebral (Andersson) lesions of the spine in ankylosing spondylitis revisited[J]. Clin Rheumatol, 2009, 28(8): 883-892.

[4] Dave BR, Ram H, Krishnan A. Andersson lesion: are we misdiagnosing it? A retrospective study of clinico-radiological features and outcome of short segment fixation[J]. Eur Spine J, 2011, 20(9): 1503-1509.

[5] Langlois S, Cedoz JP, Lohse A, et al. Aseptic discitis in patients with ankylosing spondylitis: a retrospective study of 14 cases[J]. Joint Bone Spine, 2005, 72(3): 248-253.

[6] Chang KW, Tu MY, Huang HH, et al. Posterior correction and fixation without anterior fusion for pseudoarthrosis with kyphotic deformity in ankylosing spondylitis[J]. Spine, 2006, 31(13): 408-413.

[7] Fang D, Leong JC, Ho EK, et al. Spinal pseudarthrosis in ankylosing spondylitis: clinicopathological correlation and the results of anterior spinal fusion[J]. J Bone Joint Surg Br, 1988, 70(3): 443-447.

[8] Nikolaisen C, Nossent H. Early histology in ankylosing spondylitis related spondylodiscitis supports its inflammatory origin[J]. Scand J Rheumatol, 2005, 34(5): 396-398.

[9] Rajoli SR, Kanna RM, Aiyer SN, et al. Circumferential fusion through all-posterior approach in Andersson lesion[J]. Asian Spine J, 2017, 11(3): 444-453.

[10] Park YS, Kim JH, Ryu JA, et al. The Andersson lesion in ankylosing spondylitis: distinguishing between the inflammatory and traumatic subtypes[J]. J Bone Joint Surg Br, 2011, 93(7): 961-966.

[11] Rasker JJ, Prevo RL, Lanting PJ. Spondylodiscitis in ankylosing spondylitis, inflammation or trauma? A description of six cases[J]. Scand J Rheumatol, 1996, 25(1): 52-57.

[12] Kenny JB, Hughes PL, Whitehouse GH. Discovertebral destruction in ankylosing spondylitis: the role of computed tomography and magnetic resonance imaging[J]. Br J Radiol, 1990, 63(750): 448-455.

[13] Dihlmann W, Delling G. Disco-vertebral destructive lesions (so-called Andersson lesions) associated with ankylosing spondylitis[J]. Skeletal Radiology, 1978, 3(1): 10-16.

[14] Papaioannou I, Pantazidou G, Repantis T, et al. An infected Andersson lesion presented with incomplete paraplegia in a patient with ankylosing spondylitis: a unique case report with literature review[J]. Spinal Cord Ser Cases, 2022, 8(1): 73.

[15] Cawley MI, Chalmers TM, Kellgren JH, et al. Destructive lesions of vertebral bodies in ankylosing spondylitis[J]. Ann Rheum Dis, 1972, 31(5): 345-358.

[16] 李王勣. 强直性脊柱炎合并Andersson病损的临床特点及外科治疗[D]. 广州: 南方医科大学, 2019.

[17] Shaik I, Bhojraj SY, Prasad G, et al. Management of Andersson lesion in ankylosing spondylitis using the posterior-only approach: a case series of 18 patients[J]. Asian Spine J, 2018, 12(6): 1017-1027.

[18] 王健合, 王宏. 强直性脊柱炎合并Andersson损害2例报告并文献复习[J]. 实用骨科杂志, 2022, (9): 855-859.

[19] Romanus R, Yden S. Destructive and ossifying spondylitic changes in rheumatoid ankylosing spondylitis (pelvo-spondylitis ossificans)[J]. Acta Orthop Scand, 1952, 22(2): 88-99.

[20] Frank P, Gleeson JA. Destructive vertebral lesions in ankylosing spondylitis[J]. Br J Radiol, 1975, 48(573): 755-758.

[21] Arnold MH, Brooks PM, Ryan M, et al. A destructive discovertebral lesion: septic discitis, ankylosing spondylitis, or rheumatoid arthritis?[J]. Clin Rheumatol, 1989, 8(2): 277-281.

[22] Pettersson T, Laasonen L, Leirisalo-repo M, et al. Spinal pseudoarthrosis complicating ankylosing spondylitis: a report of two patients[J]. Br J Rheumatol, 1996, 35(12): 1319-1323.

[23] Shih TT, Chen PQ, Li YW, et al. Spinal fractures and pseudoarthrosis complicating ankylosing spondylitis: MRI manifestation and clinical significance[J]. J Comput Assist Tomogr, 2001, 25(2): 164-170.

[24] Calin A, Robertson D. Spondylodiscitis and pseudarthrosis in a patient with enteropathic spondyloarthropathy[J]. Ann Rheum Dis, 1991, 50(2): 117-119.

[25] Bourqui M, Gerster JC. Ankylosing spondylitis presenting as spondylodiscitis[J]. Clin Rheumatol, 1985, 4(4): 458-464.

[26] Zhang W, Zheng M. Operative strategy for different types of thoracolumbar stress fractures in ankylosing spondylitis[J]. J Spinal Disord Tech, 2014, 27(8): 423-430.

[27] Kim SK, Shin K, Song Y, et al. Andersson lesions of whole spine magnetic resonance imaging compared with plain radiography in ankylosing spondylitis[J]. Rheumatol Int, 2016, 36(12): 1663-1670.

[28] 张丞贵. 经皮螺钉固定与其它手术方式治疗Andersson病变的临床对比研究[D]. 济南: 山东大学, 2018.

[29] Mahesh BH, Jayaswal A, Bhan S. Fracture dislocation of the spine after total hip arthroplasty in a patient with ankylosing spondylitis with early pseudoarthrosis[J]. Spine J, 2008, 8(3): 529-533.

[30] De vries MK, Van drumpt AS, Van royen BJ, et al. Discovertebral (Andersson) lesions in severe ankylosing spondylitis: a study using MRI and conventional radiography[J]. Clin Rheumatol, 2010, 29(12): 1433-1438.

[31] Huang JC, Qian BP, Qiu Y, et al. Occult Andersson lesions in patients with ankylosing spondylitis: undetectable destructive lesions on plain radiographs[J]. Chin Med J (Engl), 2021, 134(12): 1441-1449.

[32] Wang YF, Teng MM, Chang CY, et al. Imaging manifestations of spinal fractures in ankylosing spondylitis[J]. AJNR Am J Neuroradiol, 2005, 26(8): 2067-2076.

[33] 郭永飞, 杨宇凌, 余水全, 等. 强直性脊柱炎中Andersson损害的影像学表现[J]. 中国CT和MRI杂志, 2018, (1): 137-140.

[34] 张娣, 栾继昕, 侯楠, 等. 强直性脊柱炎广泛型Andersson损害1例[J]. 中华全科医师杂志, 2022, (6): 575-577.

[35] Shen FH, Samartzis D. Successful nonoperative treatment of a three-column thoracic fracture in a patient with ankylosing spondylitis: existence and clinical significance of the fourth column of the spine[J]. Spine, 2007, 32(15): 423-327.

[36] Yang B, Lu T, Li H. Single-session combined anterior-posterior approach for treatment of ankylosing spondylitis with obvious displaced lower cervical spine fractures and dislocations[J]. Biomed Res Int, 2017, 2017: 9205834.

[37] Qian BP, Qiu Y, Wang B, et al. Pedicle subtraction osteotomy through pseudarthrosis to correct thoracolumbar kyphotic deformity in advanced ankylosing spondylitis[J]. Eur Spine J, 2012, 21(4): 711-718.

[38] Kim KT, Lee SH, Suk KS, et al. Spinal pseudarthrosis in advanced ankylosing spondylitis with sagittal plane deformity: clinical characteristics and outcome analysis[J]. Spine, 2007, 32(15): 1641-1647.

[39] Qian BP, Wang XH, Qiu Y, et al. The influence of closing-opening wedge osteotomy on sagittal balance in thoracolumbar kyphosis secondary to ankylosing spondylitis: a comparison with closing wedge osteotomy[J]. Spine, 2012, 37(16): 1415-1423.

[40] Wang T, Wang D, Cong Y, et al. Evaluating a posterior approach for surgical treatment of thoracolumbar pseudarthrosis in ankylosing spondylitis[J]. Clin Spine Surg, 2017, 30(1): 13-18.

[41] Caron T, Bransford R, Nguyen Q, et al. Spine fractures in patients with ankylosing spinal disorders[J]. Spine, 2010, 35(11): 458-464.

[42] Sudhakar PV, Kandwal P, Mch KA, et al. Management of Andersson lesions of spine: a systematic review of the existing literature[J]. J Clin Orthop Trauma, 2022, 29: 101878.

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